La pitiosis es una enfermedad causada por el oomiceto Pythium insidiosum. Esta patología está presente en zonas de clima templado, tropical y subtropical a lo largo del mundo. Los animales generalmente se infectan cuando presentan algún tipo de lesión y permanecen durante largos períodos de tiempo en cuerpos de agua estancada donde están presentes las zoosporas móviles. Este trabajo tiene como objetivo describir el primer caso de pitiosis cutánea en un equino en la región litoral oeste de Uruguay y su confirmación mediante estudios microbiológicos, histopatológicos, inmunohistoquímicos y moleculares. En 2017, en el departamento de Paysandú, un equino hembra raza Criolla de 24 años de edad presentó una lesión a nivel de piel de color amarillento, circular, ulcerada en la zona ventral del abdomen. La lesión fue aumentando significativamente de tamaño en 30 días y exudaba permanentemente un líquido viscoso de color amarillo. Se realizó biopsia y posteriormente extirpación quirúrgica de la lesión y necropsia. A la histopatología destacaba en dermis superficial y profunda neovascularización, gran cantidad de tejido conjuntivo y áreas multifocales de necrosis, rodeada principalmente por abundantes eosinófilos y macrófagos (“kunkers”). Con la coloración argéntica de Grocott se observó hifas dentro de las áreas de necrosis. A la inmunohistoquímica se obtuvo inmunomarcación positiva para P. insidiosum. En el cultivo microbiológico de lesiones refrigeradas se observaron colonias blanquecinas de crecimiento radial con desarrollo de micelio aéreo, además, se realizó la inducción de la zoosporogénesis y la caracterización de las zoosporas. Por último se realizó PCR- anidado donde se amplificó la región ITS (ITS1, 5.8S, ITS2) y una segunda reacción que amplificó el gen de la región ITS1. La secuencia obtenida en ambos amplicones tuvo una homología del 100% con P. insidiosum (GenBank número de acceso MF767408). Tomando en cuenta que se han registrado casos de pitiosis en equinos en diferentes áreas del país, sería necesario incluirla en el diagnóstico diferencial de lesiones proliferativas y de evolución crónica en equinos en Uruguay.